Childhood dystonia is a pediatric movement disorder characterized by an involuntary alteration of muscle activation patterns during voluntary movement or maintenance of posture. Nowadays, early-onset forms of dystonia still represent a common yet insufficiently understood and poorly studied clinical challenge. In this framework, the research activity carried out during my Doctoral program represents a multi-disciplinary work that encompasses engineering technologies and current clinical knowledge regarding childhood dystonia, seeking to improve the characterization, the evaluation, and the rehabilitation interventions for this highly-disabling pediatric neuromotor disorder. More specifically, to address the lack of accurate quantitative assessment for childhood dystonia, part of my research has been devoted to the design and test of experimental protocols and of accurate and objective assessment tools, encompassing kinematic and muscle information, aiming at quantitatively evaluate childhood dystonia. The designed studies and measures were useful to further characterize kinematic and electromyographic (EMG) abnormalities in childhood dystonia, revealing slow, variable, and jerky movements, altered speed-accuracy trade-off, and abnormal EMG activity with increased amount of noisy unwanted components. These findings were useful to speculate on the still unclear mechanisms underlying childhood dystonia, suggesting the idea that basal ganglia dysfunction is involved in the origin of dystonia in terms of impaired ability to remove unwanted motion components. In addition, the devised measures were able to reflect quality and efficiency of the motor performance, showing their potential as useful assessment tools in motor learning studies for children with dystonia. To this aim, the validated indices were leveraged in my research to evaluate the effectiveness of EMG-based vibro-tactile biofeedback training as a novel promising noninvasive treatment for children with dystonia. In this framework, we designed a detailed study to overcome the current limits of the literature investigating the efficacy of biofeedback in children with dystonia. Preliminary results showed the effectiveness of the devised measures in detecting improved motor skills and muscle patterns after training of different motor tasks. Importantly, biofeedback training showed the ability of enhancing motor control in terms of decreased error and reduced movement time during the performance of both tasks. In addition, we showed the feasibility and the ease of implementation of the long-term designed study protocol, without the assistance of occupational therapists or other caregivers. While EMG-based biofeedback training is a promising method to be tested on patients whose severity of symptoms allows for possible (re-)learning of the impaired motor functions, its effectiveness is unlikely for the most severe cases, who present a very limited ability of movement. However, for these patients, the noisy EMG signal, after proper processing, can be used as a possible control source for assistive external devices. To this aim, part of my research has been devoted to the study of muscle synergies as possible solutions to achieve flexible robotic control suitable for children with dystonia. My work showed the ability of muscle synergies to capture fixed and uncorrupted patterns of muscle activity in children with dystonia, making them appropriate signals for myoelectric control. In addition, we successfully developed and validated the robustness of a synergy-based myoelectric interface for simultaneous, continuous control of a multiple degree of freedom robotic arm, that was then tested on five children with dystonia. Our promising results showed that all patients were able to intuitively control the myoelectric interface and that the synergy-based control approach provided better performance compared to schemes typically used in commercial application. Such results represent a crucial step toward user-friendly application of synergy-based myocontrol of assistive robotic devices for patients with disorders of the control of muscles.

La distonia in età pediatrica è un disturbo del movimento caratterizzato da un’alterazione involontaria degli schemi di attivazione muscolare durante il movimento volontario o il mantenimento della postura. Ad oggi, le forme ad esordio infantile, pur essendo piuttosto comuni, rappresentano una sfida clinica ancora insufficientemente compresa e studiata. In questo contesto, l’attività di ricerca sviluppata durante il mio Dottorato rappresenta un lavoro multidisciplinare che unisce tecnologie ingegneristiche e conoscenze cliniche sulla distonia ad esordio infantile, al fine di migliorare la caratterizzazione, la valutazione e gli interventi riabilitativi volti a questo disturbo neuromotorio altamente disabilitante. Nello specifico, data la carenza di strumenti quantitativi accurati per la valutazione della distonia in età pediatrica, parte del mio lavoro è stato dedicato allo sviluppo e alla validazione di protocolli sperimentali e di misure di valutazione accurata e oggettiva che includano informazioni cinematiche e elettromiografiche, al fine di fornire strumenti di valutazione quantitativa della distonia ad esordio infantile. I protocolli sperimentali e le misure ideati si sono rivelati utili per caratterizzare anomalie cinematiche ed elettromiografiche in bambini affetti da distonia, quali movimenti lenti, variabili e poco fluidi, alterazioni del rapporto tra velocità e accuratezza del movimento e attività elettromiografica compromessa da componenti rumorose indesiderate. Queste osservazioni sono servite per sviluppare ipotesi sugli ancora poco chiari meccanismi che stanno alla base della distonia, supportando l’idea che una disfunzione dei gangli della base potrebbe essere coinvolta nell’origine della distonia in termini di una ridotta capacità di rimuovere componenti indesiderate del movimento. In aggiunta, le misure concepite si sono rivelate in grado di riflettere la qualità e l’efficienza della performance motoria, mostrando il loro potenziale come utili strumenti di valutazione in studi sull’apprendimento motorio in bambini affetti da distonia. A questo fine, gli indici validati sono stati sfruttati nel mio lavoro per valutare l’efficacia di un dispositivo di biofeedback basato su elettromiografia nel trattamento non-invasivo della distonia ad esordio infantile. In questo contesto, è stato sviluppato uno studio dettagliato in grado di affrontare e superare gli attuali limiti presenti nello stato dell’arte dello studio dell’uso del biofeedback nel trattamento della distonia in età pediatrica. I risultati preliminari mostrano l’utilità delle misure ideate nell’identificare e quantificare il miglioramento delle capacità motorie e degli schemi muscolari in seguito all’esercizio continuato dei compiti motori proposti. I nostri risultati mostrano inoltre la capacità del biofeedback di accelerare e migliorare il controllo motorio in termini di migliore accuratezza e ridotto tempo di esecuzione degli esercizi motori. In aggiunta, si è dimostrata la fattibilità e la facilità di implementazione del protocollo domestico a lungo termine, il quale non ha richiesto l’assistenza di personale clinico specializzato. Mentre il trattamento basato su biofeedback si è rivelato un metodo promettente da essere testato su pazienti la cui moderata severità dei sintomi rende possibile un (ri)apprendimento delle funzionalità motorie compromesse, la sua efficacia risulta improbabile nel trattamento dei casi ad elevata severità con limitate capacità motorie. Per questi pazienti. Il segnale elettromiografico corrotto da rumore potrebbe essere utilizzato, a valle di opportune analisi, come segnale di controllo per tecnologie assistive. In questo contesto, parte del mio lavoro è stato rivolto allo studio delle sinergie muscolari come possibile soluzione per realizzare un controllo robotico flessibile adatto a bambini affetti da distonia. I risultati dimostrano la capacità delle sinergie muscolari nel catturare schemi muscolari fissi e intatti, rendendole promettenti segnali da essere sfruttati per l’implementazione di interfacce di miocontrollo. In questo ambito, è stato sviluppato e validato uno schema mioelettrico basato su sinergia per il controllo simultaneo e continuo di più gradi di libertà di un braccio robotico, il quale è stato poi testato con successo su cinque pazienti affetti da distonia ad esordio infantile. Tutti i pazienti sono stati in grado di controllare intuitivamente l’interfaccia mioelettrica; l’approccio basato su sinergia si è inoltre rivelato migliore rispetto agli schemi di controllo tipicamente utilizzati nelle applicazioni commerciali. Tale risultato rappresenta un primo cruciale passo verso l’applicazione di interfacce di controllo basate su sinergia muscolare per tecnologie assistive di facile utilizzo adatte a pazienti affetti da disturbi del controllo dell’attivazione muscolare.

Functional assessment methods amd EMG-based interventions for children with dystonia

LUNARDINI, FRANCESCA

Abstract

Childhood dystonia is a pediatric movement disorder characterized by an involuntary alteration of muscle activation patterns during voluntary movement or maintenance of posture. Nowadays, early-onset forms of dystonia still represent a common yet insufficiently understood and poorly studied clinical challenge. In this framework, the research activity carried out during my Doctoral program represents a multi-disciplinary work that encompasses engineering technologies and current clinical knowledge regarding childhood dystonia, seeking to improve the characterization, the evaluation, and the rehabilitation interventions for this highly-disabling pediatric neuromotor disorder. More specifically, to address the lack of accurate quantitative assessment for childhood dystonia, part of my research has been devoted to the design and test of experimental protocols and of accurate and objective assessment tools, encompassing kinematic and muscle information, aiming at quantitatively evaluate childhood dystonia. The designed studies and measures were useful to further characterize kinematic and electromyographic (EMG) abnormalities in childhood dystonia, revealing slow, variable, and jerky movements, altered speed-accuracy trade-off, and abnormal EMG activity with increased amount of noisy unwanted components. These findings were useful to speculate on the still unclear mechanisms underlying childhood dystonia, suggesting the idea that basal ganglia dysfunction is involved in the origin of dystonia in terms of impaired ability to remove unwanted motion components. In addition, the devised measures were able to reflect quality and efficiency of the motor performance, showing their potential as useful assessment tools in motor learning studies for children with dystonia. To this aim, the validated indices were leveraged in my research to evaluate the effectiveness of EMG-based vibro-tactile biofeedback training as a novel promising noninvasive treatment for children with dystonia. In this framework, we designed a detailed study to overcome the current limits of the literature investigating the efficacy of biofeedback in children with dystonia. Preliminary results showed the effectiveness of the devised measures in detecting improved motor skills and muscle patterns after training of different motor tasks. Importantly, biofeedback training showed the ability of enhancing motor control in terms of decreased error and reduced movement time during the performance of both tasks. In addition, we showed the feasibility and the ease of implementation of the long-term designed study protocol, without the assistance of occupational therapists or other caregivers. While EMG-based biofeedback training is a promising method to be tested on patients whose severity of symptoms allows for possible (re-)learning of the impaired motor functions, its effectiveness is unlikely for the most severe cases, who present a very limited ability of movement. However, for these patients, the noisy EMG signal, after proper processing, can be used as a possible control source for assistive external devices. To this aim, part of my research has been devoted to the study of muscle synergies as possible solutions to achieve flexible robotic control suitable for children with dystonia. My work showed the ability of muscle synergies to capture fixed and uncorrupted patterns of muscle activity in children with dystonia, making them appropriate signals for myoelectric control. In addition, we successfully developed and validated the robustness of a synergy-based myoelectric interface for simultaneous, continuous control of a multiple degree of freedom robotic arm, that was then tested on five children with dystonia. Our promising results showed that all patients were able to intuitively control the myoelectric interface and that the synergy-based control approach provided better performance compared to schemes typically used in commercial application. Such results represent a crucial step toward user-friendly application of synergy-based myocontrol of assistive robotic devices for patients with disorders of the control of muscles.
ALIVERTI, ANDREA
PENNATI, GIANCARLO
CASELLATO, CLAUDIA
11-mag-2016
La distonia in età pediatrica è un disturbo del movimento caratterizzato da un’alterazione involontaria degli schemi di attivazione muscolare durante il movimento volontario o il mantenimento della postura. Ad oggi, le forme ad esordio infantile, pur essendo piuttosto comuni, rappresentano una sfida clinica ancora insufficientemente compresa e studiata. In questo contesto, l’attività di ricerca sviluppata durante il mio Dottorato rappresenta un lavoro multidisciplinare che unisce tecnologie ingegneristiche e conoscenze cliniche sulla distonia ad esordio infantile, al fine di migliorare la caratterizzazione, la valutazione e gli interventi riabilitativi volti a questo disturbo neuromotorio altamente disabilitante. Nello specifico, data la carenza di strumenti quantitativi accurati per la valutazione della distonia in età pediatrica, parte del mio lavoro è stato dedicato allo sviluppo e alla validazione di protocolli sperimentali e di misure di valutazione accurata e oggettiva che includano informazioni cinematiche e elettromiografiche, al fine di fornire strumenti di valutazione quantitativa della distonia ad esordio infantile. I protocolli sperimentali e le misure ideati si sono rivelati utili per caratterizzare anomalie cinematiche ed elettromiografiche in bambini affetti da distonia, quali movimenti lenti, variabili e poco fluidi, alterazioni del rapporto tra velocità e accuratezza del movimento e attività elettromiografica compromessa da componenti rumorose indesiderate. Queste osservazioni sono servite per sviluppare ipotesi sugli ancora poco chiari meccanismi che stanno alla base della distonia, supportando l’idea che una disfunzione dei gangli della base potrebbe essere coinvolta nell’origine della distonia in termini di una ridotta capacità di rimuovere componenti indesiderate del movimento. In aggiunta, le misure concepite si sono rivelate in grado di riflettere la qualità e l’efficienza della performance motoria, mostrando il loro potenziale come utili strumenti di valutazione in studi sull’apprendimento motorio in bambini affetti da distonia. A questo fine, gli indici validati sono stati sfruttati nel mio lavoro per valutare l’efficacia di un dispositivo di biofeedback basato su elettromiografia nel trattamento non-invasivo della distonia ad esordio infantile. In questo contesto, è stato sviluppato uno studio dettagliato in grado di affrontare e superare gli attuali limiti presenti nello stato dell’arte dello studio dell’uso del biofeedback nel trattamento della distonia in età pediatrica. I risultati preliminari mostrano l’utilità delle misure ideate nell’identificare e quantificare il miglioramento delle capacità motorie e degli schemi muscolari in seguito all’esercizio continuato dei compiti motori proposti. I nostri risultati mostrano inoltre la capacità del biofeedback di accelerare e migliorare il controllo motorio in termini di migliore accuratezza e ridotto tempo di esecuzione degli esercizi motori. In aggiunta, si è dimostrata la fattibilità e la facilità di implementazione del protocollo domestico a lungo termine, il quale non ha richiesto l’assistenza di personale clinico specializzato. Mentre il trattamento basato su biofeedback si è rivelato un metodo promettente da essere testato su pazienti la cui moderata severità dei sintomi rende possibile un (ri)apprendimento delle funzionalità motorie compromesse, la sua efficacia risulta improbabile nel trattamento dei casi ad elevata severità con limitate capacità motorie. Per questi pazienti. Il segnale elettromiografico corrotto da rumore potrebbe essere utilizzato, a valle di opportune analisi, come segnale di controllo per tecnologie assistive. In questo contesto, parte del mio lavoro è stato rivolto allo studio delle sinergie muscolari come possibile soluzione per realizzare un controllo robotico flessibile adatto a bambini affetti da distonia. I risultati dimostrano la capacità delle sinergie muscolari nel catturare schemi muscolari fissi e intatti, rendendole promettenti segnali da essere sfruttati per l’implementazione di interfacce di miocontrollo. In questo ambito, è stato sviluppato e validato uno schema mioelettrico basato su sinergia per il controllo simultaneo e continuo di più gradi di libertà di un braccio robotico, il quale è stato poi testato con successo su cinque pazienti affetti da distonia ad esordio infantile. Tutti i pazienti sono stati in grado di controllare intuitivamente l’interfaccia mioelettrica; l’approccio basato su sinergia si è inoltre rivelato migliore rispetto agli schemi di controllo tipicamente utilizzati nelle applicazioni commerciali. Tale risultato rappresenta un primo cruciale passo verso l’applicazione di interfacce di controllo basate su sinergia muscolare per tecnologie assistive di facile utilizzo adatte a pazienti affetti da disturbi del controllo dell’attivazione muscolare.
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